I. 서 론
해면 혈관종(cavernous hemangioma)은 중추신경계의 어디서나 발생할 수 있으며 뇌혈관 기형의 5~15%를 차지한다1. 병리학적으로는 단층의 내피세포로 구성된 모세혈관의 형태를 보이며 모세혈관의 내경이 매우 크게 늘어나 있는 모양이다1. 특히 젊은 나이에 발생한 뇌출혈의 가장 흔한 원인 중 하나로 고려된다2.
뇌에서 발생하는 해면상 혈관 기형 중 20% 미만이 뇌간에서 발생하며, 이들 중 부위별 발생률로는 뇌교에서 약 57%, 중뇌에 약 14%, 뇌교-연수 이행 부위에 약 12%, 연수에 5% 정도라고 알려져 있다3. 이러한 혈관상 해면 기형으로 인한 임상 양상은 다양하고 예측하기 힘드나, 주로 경련, 신경학적 결손, 두통, 출혈로 나타난다4. 특히 출혈은 보고에 따라 연간 0.25~1.1%의 위험이 있으며, 과거력이 있거나 해면상 혈관종의 개수에 따라 더욱 높아질 수 있으며4-6, 그 부위에 따라 증상이 다양하게 나타날 수 있다.
이러한 해면상 혈관종으로 인해 나타날 수 있는 증상 중 하나인 마비성 사시의 원인으로 안구운동 이상을 보일 수 있는 신경은 제3, 4, 6번 신경이다7. 이중 제6번 뇌 신경이 원인인 빈도가 가장 높다고 보고되고 있으며 혈관성, 외상성, 종양 등 발병 원인에 따라 자연 경과와 회복 여부 및 치료적 방침이 달라질 수 있다7.
기존에 보고된 해면상 혈관종 증례는 총 3건으로 Kim 등(2012)8은 우황청심환(牛黃淸心丸), 도담활혈탕(導痰活血湯), 오령산(五苓散), 순기활혈탕(順氣活血湯), 진교승마탕(秦艽升麻湯) 및 침구 치료를 통해 해면상 혈관종과 병발된 복시, 우반신 위약감 개선을 보고한 바 있고, Kim 등(2016)9은 조등산(釣藤散) 및 침구 치료를 통해 해면상 혈관종을 동반한 안면마비의 개선을 보고한 바 있으며, Shin 등(2006)10은 성향정기산(星香正氣散) 및 침구 치료, 부항 치료, 물리치료를 통해 좌측 위약감 및 구음장애를 호소하는 해면상 혈관종 의증 환자의 개선을 보고한 바 있으나, 본 증례에서는 기존과 달리 내사시와 안면마비가 동반되었으며, 치료 후 약 2년간의 부작용 및 재발에 대하여 경과관찰을 시행하였다.
이에 본 증례에서는 해면상 혈관 기형이 관찰되고, 이와 병발한 뇌내출혈로 인한 좌측 내사시와 좌측 안면마비를 호소하는 환자 1례에 대해 소양보위탕 가미(少陽補胃湯 加味) 및 침구 치료 등의 한방 복합 치료를 시행하여 임상 효과를 확인하였기에 보고하는 바이다.
II. 증 례
1. 환자정보 : 남성/만 26세
2. 발병일 : 2020년 06월 18일
3. 치료 기간 : 2020년 08월 12일~2020년 09월 11일(입원 치료 12일, 이후 외래 주 2회, 총 30일)
4. 주소증
1) 복시를 동반한 좌측 내사시 : 좌측 안구의 외전이 관찰되지 않고, 전방 주시할 때에도 좌측 안구가 중앙선을 넘지 못함.
2) 좌측 안면마비 : 왼쪽 눈을 전혀 감을 수 없고, 이마 주름이 관찰되지 않으며 ‘오-우-이’ 할 때 입꼬리 및 입술의 움직임이 거의 관찰되지 않음.
5. 과거력 : 천식(Asthma, old)
6. 가족력 : 고혈압(부), 폐암(모)
7. 사회력 : 흡연력 및 음주력 별무
8. 현병력
2020년 06월 18일 복시, 안면마비, 이명 및 우반신 저림 발생하여 2020년 06월 19일 서울아산병원 응급실에 내원하였으며, Brain CT 및 MRI상 1.3 cm cavernous malformation in left dorsal pons 및 주변 recent bleeding 소견 관찰되었고, 신경외과 입원치료 기간 동안 보존적 치료 하였으나, 2020년 07월 27일 추적관찰한 Brain CT상 micro bleeding increased 소견 들음.
9. 망문문절
1) 수 면 : 10시간 수면, 0p-10a, 숙면 양상
2) 식욕/소화 : 식욕 보통, 1공기 3회/일, 소화 보통
3) 대 변 : 1회/2일, 보통변, 150-200 g
4) 기 타 : 우측 경항통
5) 맥 진 : 부삭
6) 설 진 : 설홍, 열문
10. 주요 검사소견
1) Brain MRI, T2 FLAIR(2020년 06월 20일) : A focal hemorrhagic lesion at the left sided pons, DDx. cavernous malformation, small AVM, vasculitis 소견(Fig. 1).
Fig. 1
Brain MRI, T2 FLAIR.
A focal hemorrhagic lesion at the left sided pons, DDx. cavernous malformation, small AVM, vasculitis.
2) Brain CT(2020년 06월 20일) : A 1.3 cm cavernous malformation in left dorsal pons 소견(Fig. 2).
11. 치 료
환자 Brain CT 및 Brain MRI 상 1.3 cm cavernous malformation in left dorsal pons 소견 및 focal hemorrhagic lesion at the left sided pons 소견으로, 해면상 혈관종에 병발한 뇌출혈로 인한 좌측 내사시 및 안면마비로 진단할 수 있다. 본 증례의 환자는 입술이 얇고 역삼각형 체형을 보이며 평소 소화가 잘되는 것으로 보아 비대신소한 특성을 가진 소양인으로 판별하였으며, 손발이 차고, 하복부 냉감을 호소하며, 배가 종종 아픈 표한증과 관련된 증상을 보여 소양인 망음증으로 진단하여 치료계획을 세웠다.
1) 침치료 : 일회용 스테인리스 호침(0.25×30 mm, 동방침구제작소, 한국)을 사용하여 우측 신정격(경거(LU8) 부류(KI7) 補, 태백(SP3) 태계(KI3) 瀉), 찬죽(BL2), 정명(BL1), 양백(GB14), 사죽공(TE23), 동자료(GB1), 태양(EX-HN5), 영향(LI20), 관료(SI18), 지창(ST4), 협거(ST6) 염천(CV24)의 경혈을 주로 하여 입원 중 매일 1회, 퇴원 후 주 2회 0.1~2.5 cm 자입한 후 15분간 유침하였다. 전기침치료는 일회용 스테인리스 호침(0.25×40 mm, 동방침구제작소, 한국) 사용하여 좌측 찬죽(BL2)-사죽공(TE23), 태양(EX-HN5)-하관(ST7), 영향(LI20)-관료(SI18), 지창(ST4)-협거(ST6)를 연결하여 전기침을 걸었다. 자침 깊이는 1.5~2 cm, 2 Hz 빈도와 득기감이 있을 정도의 강도로 전기자극을 회당 15분간 입원 중 매일 1회, 퇴원 후 주 2회 시행하였다.
3) 뜸치료 : 좌측 양백(GB14), 태양(EX-HN5), 거료(ST3), 지창(ST4)에 전자뜸을 회당 15분간 입원 중 매일 1회, 퇴원 후 주 2회 시행하였다.
4) 한약치료 : 소양보위탕 가미(少陽補胃湯 加味) 2첩을 3팩으로 달여서 100 cc씩 매 식후 2시간에 하루 3회 복용하였다. 소양보위탕은 1첩 용량 숙지황 16 g, 복령, 산수유, 택사 각 6 g, 강활, 독활, 방풍, 지모, 차전자, 형개 각 4 g으로 구성되었다.
(1) 치료 1-6일차 : 소양보위탕(少陽補胃湯)(Table 1)
Table 1
The Composition of Soyangbowi-tang (少陽補胃湯), Day 1-6
(2) 치료 7-30일차 : 소양보위탕 가 석고 3 g (少陽補胃湯 加 石膏 3 g)(Table 2)
Table 2
The Composition of Soyangbowi-tang-gami (少陽補胃湯加味), Day 7-30
5) 복용 양약 : 없음.
6) 안면 재활치료 : 좌측 안면부 열전기치료 10분, 총 4회
12. 평가 방법
1) Scott and Kraft scale11 : Scott and Kraft의 연구에 따라 환측을 주시할 때 환측 안구가 외전되는 정도로 평가한다. 정상일 때에는 0점, 정상의 75% 이상일 때에는 -1점, 정상의 50% 이상 75% 미만일 때에는 -2점, 정상의 25% 이상 50% 미만일 때에는 -3점, 중간선을 넘지 못할 때에는 -4점으로 기록한다.
2) Eye movement12 : 외전신경마비의 유효성 평가방법 중 객관적 척도 중 하나로, 좌측 안구 내자에서 외자까지의 길이와 좌측 안구 내자에서 동공까지의 길이의 비율을 평가하였다.
3) 9-gaze photography13 : 3번, 4번, 6번 뇌신경 마비평가를 위해 널리 사용되는 검사로, 환자가 정면, 상하좌우, 대각선을 바라볼 때 각각 사진을 찍어 전후를 평가하였다.
4) House Brackmann Grading System14 : 전체적인 안면마비와 이차적 수반 증상을 한꺼번에 평가하는 총괄법으로 Grade I부터 Grade VI까지 6단계로 분류한다. Normal은 I, Mild는 II, Moderate는 III, Moderately severe은 IV, Severe은 V, Total은 VI로 나뉜다(Appendix 1).
5) Yanagihara’s unweighted grading system15 : Secondary defect를 고려하지 않고 총 10개 영역을 동일하게 등급화하여 평가하는 지표로, 각 기능을 0점에서 4점까지 평가하며 총점은 40점이다. Normal일 때 4점, slight paresis일 때 3점, moderate일 때 2점, severe일 때 1점, total일 때 0점으로 평가한다. 5단계 척도와 3단계 척도가 있으나, 본 증례에서는 5단계 척도를 사용하였다(Appendix 2).
13. 연구윤리 : 본 연구는 치험 1례 보고로 임상연구심의위원회(Institutional Review Board, IRB)의 심의 면제 대상으로 해당되었다(IRB File No. KHNMCOH 2022-09-005).
14. 치료 경과 : 모든 평가를 1일차, 12일차, 30일차에 시행하였으며, 평가 결과는 하기와 같다.
1) Scott and Kraft scale : Scott and Kraft scale은 1일차와 12일차에는 중앙선을 넘지 못하여 -4로 관찰되었으나, 30일차에는 정상의 50% 이상 75% 미만으로 -2점이었다(Fig. 3).
2) Eye movement : Eye movement는 1일차에 43.1%, 12일차에 45.7%로 소폭 호전되었으며, 30일차에는 72.3%로 호전되었다(Fig. 4).
3) 9-gaze photography : 1일차, 12일차, 30일차에 촬영한 9-gaze photography는 아래와 같으며, 1일차, 12일차에는 큰 변화는 관찰되지 않으나, 30일차에 좌측으로 상당 부분 외전되는 것을 관찰할 수 있다(Fig. 5, 6, 7).
Fig. 4
Changes of eye movement.
Eye movement : length from medial canthus to center of pupil / length from medial to lateral canthus*100 (%)
4) House Brackmann Grading System : House Brackmann Grading System상 1일차에는 grade 4, 12일차에는 grade 3, 30일차에는 grade 2로 호전되었다(Fig. 8).
5) Yanagihara’s unweighted grading system : Yanagihara’s Unweighted Grading System상 1일차에는 13점, 12일차에는 21점, 30일차에는 31점으로 호전되었다(Fig. 9).
III. 고 찰
Mc Cormick이 뇌혈관 기형에 대해 크게 동정맥 기형, 정맥 기형, 해면상 기형 또는 혈관종, 모세혈관확장증 총 네 가지 형태로 나눈 분류가 현재 널리 받아들여지고 있으며16, 이 중 해면상 혈관종은 임상적으로 출혈 및 간질 등의 증상을 흔히 보인다4.
해면상 혈관종의 치료 방법으로는 수술적 치료, 감마나이프 치료, 보존적 치료로 나뉘는데, 증상이 있고 병변의 위치가 수술적 접근이 용이하고 위험성이 낮은 경우 완전 절제술이 재발의 방지에 있어 가장 효과적이나 신경학적 결손이 심하고 위험도가 높은 부위인 경우 보존적 치료 후 감마나이프 치료를 통해 재출혈 방지를 시도해볼 수 있다4. 뇌간에 위치한 경우에는 난이도가 높고 위험을 수반하지만, 적응증을 잘 선택하여 미세수술로 접근하는 것이 가장 좋으며, 아직은 보존적 치료와 감마나이프 치료 후 재출혈률에는 큰 차이가 없다고 알려진 실정이다17.
제6번 뇌 신경은 외전신경이라고도 불리는데, 해면상 혈관종 혹은 출혈로 인해 제6번 뇌 신경에 손상을 입으면 외직근의 마비로 인해 내사시가 나타난다12. 기존 연구에 따르면 외전신경마비는 44.4%~65% 내외의 완전 또는 부분회복을 보이며, 초진 시 외전 장애가 심할수록 마비가 지속될 가능성이 높다고 했다7,12. 내사시의 치료법으로는 원인 질환에 대한 치료가 우선적이다. 초기 복시를 줄이기 위해 마비안을 가려주는 가림법, 프리즘 안경, 부신피질호르몬제 등 약물투여, 마비성 동측 저항근에 보툴리눔 독소 주입을 하며 9개월~1년 경과 관찰에도 증상 회복되지 않을 시에는 수술적 치료를 고려하기도 한다13.
한의학적으로 해면상 혈관종을 지칭하는 용어는 없으나, 해면상 혈관종으로 인한 증상들에 따라 그 범주를 찾아볼 수 있다. 본 증례의 경우 좌측 내사시가 관찰되는데, 이를 한의학에서는 목직시(目直視), 통정(通睛), 투계안(鬪鷄眼), 쌍목통정(雙目通睛), 투정(鬪睛), 신주장반(神珠將反), 동신반배(瞳神反背), 안기마비(眼肌痲痺), 타정(墮睛) 등으로 표현하였으며 그 원인으로는 장부허이풍사입어목(臟腑虛而風邪入於目), 간수풍사(肝受風邪), 육기편승(六氣偏勝), 풍사중락(風邪中絡), 풍열공뇌(風熱攻腦), 비실건운(脾失健運), 취습생담(聚濕生痰), 부감풍사(復感風邪), 풍담조락(風痰阻絡), 비기허약(脾氣虛弱), 약속무권근락취눈(約束無權筋絡脆嫩), 음허양항이생풍(陰虛陽亢而生風) 및 간풍내동(肝風內動) 등을 제시하였다12,18.
본 증례 환자의 경우 입술이 얇고 작으며 역삼각형 체형을 보인다. 평소에는 소화가 잘되는 편이나, 손발 및 아랫배가 차고 목덜미가 자주 뻐근하며 조금만 신경을 써도 잠이 오지 않는다고 했다. 이에 비대신소(脾大腎小)한 소양인의 특성 및 수족냉, 하복부 냉감, 배가 종종 아픈 표한증 관련 증상이 관찰되어 신허(腎虛)가 극심하다고 판단하였다. 이에 소양인 망음증 처방인 형방지황탕(荊防地黃湯)에 숙지황을 증량하고 지모를 가미한 소양보위탕(少陽補胃湯)을 처방하였고, 7일 차부터 대변난(大便難)을 호소하여 석고 3 g을 가미하였다. 소양보위탕은 ≪동의사상신편(東醫四象新編)≫에서 “治逆氣, 腹痛, 頭痛”이라 하였다19.
침구 치료로는 같은 이유로 신정격에 침 치료를 시행하였으며, 추가적으로 기혈순환을 위하여 안구 주변 및 안면부 혈위를 선혈하여 침 치료를 시행했고, 다양한 자극 및 큰 효과를 위하여 전기침 치료 및 전자 뜸치료를 시행하였다. Won 등(2019)12은 태양(EX-HN5), 동자료(GB1), 찬죽(BL2), 사죽공(TE23), 정명(BL1) 등이 제6 뇌 신경 마비에 다용되는 혈자리이며 전기침 치료의 경우 변증에 의한 침 치료에 비해 유의한 효과를 나타냈다고 한 바 있으며, Lee 등(1998)20은 안면마비에 관료(SI18), 지창(ST4), 협거(ST6) 등의 혈자리를 사용한다고 했다.
본 증례의 경우 12일간의 입원 치료 및 주 2회 외래 치료, 총 30일간의 한방 복합 치료 후 좌측 내사시에 대해서 Scott and Kraft scale은 중간선을 넘지 못하는 -4점에서 정상의 50% 이상 75% 미만인 -2점으로 호전되었으며(Fig. 3), 안구운동은 43.1%에서 72.3%로 호전되었고(Fig. 4), 9-gaze photography 상 30일차(Fig. 7)에서 1일차(Fig. 5)와 비교해 좌측 안구가 좌측으로 상당 부분 외전되는 것을 볼 수 있다. 좌측 안면마비는 House Brackmann grading system은 Moderatly severe(IV)에서 Mild(II)로 호전되었으며(Fig. 8), Yanagihara’s unweighted grading system은 13점에서 31점으로 호전되었다(Fig. 9, Table 3). 또한 이후 약 2년간의 경과관찰 하였을 때 해면상 혈관종의 재출혈은 관찰되지 않았다.
Table 3
Changes of Yanagihara’s Unweighted Grading system
기존 해면상 혈관종 관련 한의학적 치료 보고는 단 3건으로 보고가 적었다8-10. 각각 한방복합치료를 통한 복시 및 우반신 위약감, 안면마비, 그리고 좌측 위약감 및 구음장애의 치험례로 내사시 및 안면마비를 호소하는 본 증례와 차이를 보였으며, 경과관찰 기간이 짧아 재출혈 등 재발여부 또한 확인할 수 없었다.
본 증례의 경우 발병 이후 재출혈이 관찰되었으며, 발병 약 8주 후 증상의 호전 없이 이미 환자의 증상이 고정된 상태에서 한방치료를 시작하였다. 기존 해면상 혈관종의 보존적 치료의 호전에 관한 연구가 미미하여 치료 기간 대조가 어려우며 발병 8주차에 한방치료를 시작하여 자연호전에 대하여 완전한 배제를 할 수 없다는 한계가 있지만 발병 후 8주 동안 전혀 증상 호전이 없이 고정된 상태로 한방치료를 시작하였다는 점, 치료 기간 동안 양방 약물 치료 없이 호전이 관찰되었다는 점, 수술적 치료 등 양방적 처치가 제한적인 시점에서 한방치료를 통해 양호한 호전이 관찰되었다는 점, 해면상 혈관종 부위의 재출혈 이후 약 2년의 경과관찰에도 재출혈 없이 관리가 잘 되었다는 점과 더불어 해면상 혈관종으로 인한 내사시의 첫 한방치료 증례보고라는 데에 의의가 있다. 아직 해면상 혈관종의 한의학적 치료에 관한 연구 및 증례보고가 활발히 이루어지고 있지 않다. 이에 향후 해면상 혈관종에 대한 지속적인 연구 및 보고가 필요할 것으로 사료된다.
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